Tortícolis muscular idiopático: estudio de 30 casos en tratamiento rehabilitador

Idiopathic muscular torticollis: study of 30 cases in rehabilitation treatment.

B Zaldíbar Barinaga ^a, B Ruiz Torres ^a, J Delgado Martínez ^b, S Urbano Duce <sup>c

a</sup> Médico Residente de Rehabilitación.Hospital Miguel Servet. Zaragoza.
^b Médico Residente de Cirugía Plástica.Hospital Miguel Servet. Zaragoza.
^c Médico Adjunto de Rehabilitación. Hospital Miguel Servet. Zaragoza.

Palabras Clave

Tortícolis muscular congénito. Diagnóstico. Tratamiento. Cinesiterapia.

Keywords

Congenital muscular torticollis. Diagnosis. Treatment. Kinesitherapy.

Resumen

Objetivos: Realizar una aproximación diagnóstica de tortícolis en la infancia, describir una pauta de tratamiento cinesiterápico en los casos de tortícolis muscular idiopático (TMI), valorar los factores que influyen en la evolución y señalar el momento más adecuado para la indicación quirúrgica en los casos con evolución desfavorable. Pacientes y Métodos: Se valoran 30 niños diagnosticados de TMI que iniciaron tratamiento cinesiterápico consistente en movilizaciones cefálicas, estiramientos pasivos y estimulación de rotaciones activas mediante estimulación visual y acústica. La media de edad al inicio del tratamiento fue 5,4±7,3 meses (rango de 1 a 38 meses). Se realizó evaluación quincenal mediante medición del arco articular cervical y valoración estético-funcional según los criterios de Canale. Resultados: El tiempo medio de duración del tratamiento fueron 71,4±22,8 días. Se detectó asociación con otras alteraciones ortopédicas en el 23,3% de los casos. No se halló relación con la evolución del TMI para las variables sexo, tipo de parto y lateralidad de esternocleidomastoideo afectado. La presencia de asimetría facial se asoció con peor evolución, alcanzando significación estadística (p<0,005). La evolución fue satisfactoria según los criterios de Canale en el 96,6% de los pacientes y se objetivó mejoría del arco de movilidad cervical pre y postratamiento valorada con prueba de la t para datos apareados (p<0,001). Discusión: Se precisa un diagnóstico diferencial minucioso para la confirmación de TMI. El tratamiento cinesiterápico debe iniciarse de forma precoz, ser intensivo y mantenerse hasta la resolución del TMI en niños menores de un año. Debe realizarse un estrecho seguimiento para detectar las recidivas y valorar la indicación quirúrgica si se asocia a asimetría facial severa, si el diagnóstico se realiza de forma tardía o si la evolución con cinesiterapia es desfavorable después del primer año de edad.

Abstract

Objectives: Make a diagnosis approach for torticollis in children, describe a kinesitherapy regime in the idiopathic muscular torticollis (IMT) cases, assess the factors that influence the course and indicate the best time for the surgery indication in the cases with unfavorable evolution. Patients and methods: 30 children diagnosed of idiopathic muscular torticollis who initiated kinesitherapy consisting in cephalic movements, passive stretching and stimulation of active rotations by visual and acoustic stimulation were assessed. The mean age at onset of treatment was 5.4±7.3 months (range from 1 to 38 months). A biweekly assessment was performed by measuring the cervical articular arc and a functional esthetic assessment according to the Canale criteria. Results: The mean time of treatment duration was 71.4±22.8 days. Association with other orthopedic alterations was detected in 23.3% of the cases. No relationship was found with the evolution of IMT for the variables of gender, type of partum, and laterality of the sternocleidomastoid affected. The presence of facial asymmetry was associated with worse evolution, reaching statistical significance (p<0.005). The evolution was satisfactory according to the Canale criteria in 96.6% of the patients and improvement in the pre- and post-treatment cervical mobility arc assessed with the t test for pared data (p<0.001) was observed. Discussion: A careful differential confirmatory diagnosis for IMT is required. Kinesitherapy should be initiated early, should be intense and should be maintained until the IMT is resolved in children under 1 year. A close follow-up should be carried out to detect relapses and assess the surgery indication if it is associated to severe facial asymmetry, if the diagnosis was made late or if the evolution with kinesitherapy is unfavorable after the first year of age.

Artículo

INTRODUCCIÓN

El tortícolis muscular idiopático (TMI) es la tercera anomalía musculo-esquelética más frecuente, después de la luxación congénita de cadera y del pie zambo, con una incidencia en el recién nacido entre 0,4-1,9% (1, 2). Su etiología no está clara. Se ha atribuido a factores mecánicos intrauterinos, otras teorías apuntan a que un hematoma muscular por traumatismo durante el parto origina la fibrosis muscular, ya que los cambios patológicos encontrados en la contractura isquémica de Volkmann son similares a los hallados en el TMI, lo que apoya la teoría anóxica. Otros autores involucran en su patogenia una compresión sobre los vasos terminales musculares durante el parto (3, 4).
El cuadro clínico se caracteriza por un acortamiento del músculo esternocleidomastoideo (EMC), asociado o no a tumoración en el vientre muscular, lo que origina inclinación de la cabeza hacia el lado afecto, asociado a rotación de la barbilla hacia el lado opuesto. En ocasiones se aprecia un abultamiento, incluso visible, del ECM y otras veces un engrosamiento global del músculo (5). Se asocia con frecuencia a displasia o luxación de la cadera ipsilateral y a otras alteraciones ortopédicas tales como metatarso varo, pie talo-valgo y metatarso adducto.
El TMI no es una deformidad estática sino que, si no se trata, puede tener efectos a largo plazo en el crecimiento cráneo-facial, desarrollo de la médula y, posiblemente, en el desarrollo óculo-vestibular. Se han identificado asimetrías cráneo-faciales o plagiocefalia en 1/3 de los niños con TMI (fundamentalmente asimetría y hemihipoplasia facial). El deterioro ocular y vestibular pueden ocurrir cuando el niño trata de compensar la anormal orientación de la cabeza en el espacio. Asimismo pueden producirse defectos en el crecimiento de las vértebras cervicales debido a malposición mantenida durante mucho tiempo (6, 7).
El diagnóstico es fundamentalmente clínico, debiendo incluir una exploración neurológica completa, y es importante un minucioso diagnóstico diferencial para descartar causas más graves de tortícolis (8-17) (tabla 1). Es recomendable la realización de radiografías de columna cervical en busca de anomalías óseas que originen un tortícolis fijo. La ecografía es un método sencillo e inocuo de detección de tumoración o fibrosis muscular. La ecogenicidad de la masa puede ser hiperecogénica, isoecogénica o hipoecogénica en relación con el músculo normal y el hallazgo de ecoestructura parcheada es tan frecuente como la ecoestructura homogénea y es más frecuente en niños más pequeños (18). Otras técnicas de imagen tales como TAC y RNM deben indicarse en casos seleccionados.

TABLA 1. Diagnóstico diferencial de tortícolis.
1. Congénitos:
	* Tortícolis muscular idiopático.
	* Malformaciones vertebrales: Klippel-Feil, impresión basilar, hemivértebras.
	* Deformidad de Sprengel.
2. Adquiridos:
	* Inflamatorio/infeccioso.
	* Traumático.
	* Subluxación rotatoria atlanto-axial.
	* Enfermedad de Grisel.
	* Farmacológico.
	* Síndrome de Sandifer.
	* Cuerpo extraño.
	* Psiquiátrico.
	* Yatrogénico.
3. Neurológicos:
	* Siringomielia.
	* Distonía.
	* Hernia discal cervical.
	* Tumores de fosa posterior o tumores medulares cervicales.
	* Tortícolis espasmódico.
4. Oculares:
	* Estrabismo.
	* Parálisis de musculatura extraocular.
5. Vestibulares:
	* Tortícolis paroxístico benigno.
	* Spasmus nutans.
	* Nistagmus congénito.

Los objetivos de este estudio son destacar la importancia de un diagnóstico diferencial minucioso, describir una pauta de tratamiento y valorar qué factores influyen en la evolución de los casos de TMI tratados en rehabilitación, así como determinar el momento más adecuado de indicación de cirugía en los casos con evolución desfavorable.


PACIENTES Y MÉTODO

Pacientes
Presentamos 30 niños diagnosticados de tortícolis muscular idiopático entre los años 1990 y 1996 que fueron remitidos al Departamento de Rehabilitación para iniciar tratamiento específico. Todos los pacientes habían sido evaluados previamente por el Servicio de Neuropediatría para descartar causas potencialmente más graves de tortícolis.
En la primera visita se evaluaron: sexo, edad de diagnóstico, peso al nacimiento, asimetría cráneo-facial asociada, alteraciones ortopédicas y lado afectado. Se realizó, también, una primera valoración del arco de movimiento articular de la columna cervical, intensidad de inclinación de la cabeza y de torsión de la barbilla y presencia o no de tumoración palpable en el ECM. En todos los casos se realizaron radiografías AP y L de columna cervical y ecografía musculo-esquelética del ECM afectado.

Método de tratamiento
El programa de tratamiento se inició inmediatamente después de la primera valoración en consulta y consistía en movilizaciones cefálicas suaves en todos los arcos de recorrido articular, insistiendo en el lado afectado y en los movimientos limitados y estiramientos suaves del ECM afectado, trapecio superior y músculos del tronco ipsilaterales. Además se estimuló la rotación activa mediante estimulación visual con linterna y estimulación auditiva hacia el lado afectado.
Se dieron normas posturales a los padres para mantener la rotación pasiva, colocando al bebé en prono sobre el lado afectado para dormir y colocando una toalla enrollada para mantener la postura. Asimismo se les recomendaba colocar los juguetes, hablar al niño y alimentarle por el lado involucrado, para estimular la rotación activa de la columna cervical (20, 21).
El tratamiento se efectuó de forma diaria (de lunes a viernes) en el gimnasio, excepto en dos casos en los que el lugar de residencia se hallaba a gran distancia del hospital y se instruyó a los padres en la forma correcta de realizar el programa de tratamiento que se llevó a cabo en el domicilio del niño.
Las revisiones se programaron de forma quincenal hasta el momento del alta. En cada visita se evaluaba el arco articular cervical, la presencia de inclinación de la cabeza y de torsión de la barbilla, el desarrollo de asimetría facial y el desarrollo psicomotor del niño hasta el momento (22, 23).
En los tres niños que requirieron tratamiento quirúrgico, la técnica utilizada consistió en incisión transversa en el borde inferior del cuello y resección de las inserciones esternal y clavicular del ECM afectado y se continuó el programa de cinesiterapia inmediatamente después de la intervención, añadiendo masaje de despegamiento de la cicatriz tras la retirada de puntos (25).
Para valorar la evolución de los casos sometidos a tratamiento se utilizaron los criterios de Canale (19), que valoran los resultados cosméticos y funcionales del tratamiento. Se consideraron satisfactorios desde el punto de vista funcional, un rango completo de movilidad del cuello o limitación de movimiento <30º en flexión, extensión y rotaciones y <20º en las inclinaciones laterales. Desde el punto de vista cosmético se consideró satisfactoria la ausencia de asimetría facial o su presencia muy leve, leve o ausencia de inclinación lateral de la cabeza, ausencia de tirantez o pérdida de reborde normal de ECM y cicatriz estética en los casos quirúrgicos.

Análisis estadístico
Para el análisis de los resultados se utilizaron como pruebas estadísticas la t de Student, el análisis de la varianza (ANOVA), y el coeficiente de correlación de Pearson. La confrontación estadística se efectuó entre las variables sexo, peso al nacimiento, tipo de parto, alteraciones ortopédicas asociadas, asimetría facial y edad de inicio de tratamiento con la variable limitación del arco de movimiento articular cervical, considerando que existía asociación estadística para p<0,05. Para efectuar la comparación entre la limitación de movilidad cervical en la primera consulta y en el momento del alta, utilizamos como prueba estadística la t para datos apareados, considerando significación estadística para p<0,05.

RESULTADOS

En la muestra de 30 pacientes analizada hallamos el mismo número de niños que de niñas. El peso al nacimiento fue 2.819,1±656,8 gr (con rango de 1.975 a 4.900 g). La edad media de inicio de tratamiento fue 5,4±7,3 meses (con rango 1 a 38 meses). El parto fue eutócico en 17 casos (56,6%), salvo dos casos en los que el embarazo era gemelar. Se detectó parto instrumental como alivio de expulsivo en el 26,6% de los casos, en cinco (16,6%) se utilizó fórceps y en tres casos (10%) vacuol. En el 16,6% (cinco casos) el alumbramiento se produjo mediante cesárea.
El tortícolis afectaba en 16 casos (53,3%) al ECM izquierdo y en 14 (46,6%) al derecho. En diez casos (33,3%), se presentaba como tumoración palpable y en 20 casos (66,6%) como fibrosis difusa.
En el 23,3% de los pacientes se detectaron alteraciones ortopédicas asociadas al TMI, en tres casos luxación congénita de cadera, en tres casos displasia de cadera, y en un caso pie zambo, en todos los casos ipsilateral al TMI. El 20% de los pacientes presentaba asimetría facial, en cinco casos se consideró leve y en un caso grave.
El tiempo medio de tratamiento fue de 71,4±22,8 días. En los casos sometidos a tratamiento quirúrgico se prorrogó el tratamiento cinesiterápico durante tres meses más después de la cirugía.
En los casos que presentaban alteraciones ortopédicas el tratamiento fue conservador, excepto en un caso de luxación congénita de cadera que requirió intervención quirúrgica. Los tres casos de displasia de cadera se solucionaron con un doble pañal; dos de los tres casos de luxación congénita de cadera evolucionaron satisfactoriamente con doble pañal continuado con férula en abducción para miembro inferior y el caso que presentaba pie zambo se trató mediante yesos correctores progresivos. En ningún caso el tratamiento ortopédico interfirió con el programa de tratamiento para el TMI.
La evolución se consideró satisfactoria según los criterios de Canale en todos los casos sometidos a tratamiento cinesiterápico (limitación <30º en los movimientos de flexión, extensión y rotaciones y asimetría facial leve) y en dos de los tres casos sometidos a tratamiento quirúrgico. En el tercer caso, intervenido a la edad de 42 meses, la asimetría facial se consideró grave en la valoración previa a la intervención y no mejoró después del tratamiento quirúrgico, así como la limitación en el arco de movimiento cervical, que persistió limitada en más de 40º en los movimientos de lateralización y rotaciones hacia la derecha. Además, durante el tiempo de seguimiento, se detectó la presencia de una escoliosis cérvico-dorsal de convexidad derecha de 16º Cobb.
En los tres pacientes intervenidos no se detectaron complicaciones postquirúrgicas.
El análisis estadístico de los datos indicó que no existía asociación estadística entre las variables sexo, tipo de parto, lateralidad del ECM afectado y alteraciones ortopédicas asociadas en relación con el grado de limitación de movilidad cervical. Por el contrario, sí existía relación estadísticamente significativa entre la presencia de asimetría facial y mayor grado de limitación de movilidad con p<0,005 (tabla 2). En la comparación efectuada entre el arco de limitación de movilidad cervical en la primera consulta y el momento del alta aplicando la prueba de la t para datos apareados se encontró una diferencia estadísticamente significativa con p<0,0001. La limitación media de movilidad cervical en la primera consulta fue de 13,3°±9,7° y en el momento del alta 8,3°±9,1°.

TABLA 2. Resultados estadísticos en relación con la limitación de movilidad cervical.
	Estadístico F	Significación estadística
Tipo de parto	0,375	NS
Sexo	0,192	NS
Lateralidad ECM	1,425	NS
Asimetría facial	13,610	P<0,005
NS: no significativo.
EMC: esternocleidomastoideo.

El tiempo medio de seguimiento de los pacientes fue de 17,6±4,3 meses (rango de 12 a 30 meses). En ese tiempo no se detectaron recurrencias del TMI; únicamente en seis niños se observó inclinación intermitente de la cabeza coincidiendo con enfermedades intercurrentes o con fatiga.

DISCUSION

El tortícolis es una patología frecuente en las consultas de Rehabilitación, pero es un signo y no una enfermedad, de ahí la importancia de una buena historia clínica y una minuciosa exploración física para establecer el diagnóstico de TMI y poder establecer el diagnóstico diferencial con otras causas más graves de tortícolis (8-17). El TMI es una alteración músculo-esquelética benigna que, con frecuencia, se asocia a otras anomalías ortopédicas. En la presente revisión el 23,3% de los pacientes presentaban dichas alteraciones, con mayor frecuencia de luxación congénita de cadera (10%) y de displasia de cadera (10%) lo que coincide con la bibliografía consultada (6, 7).
La asociación del TMI con asimetría facial es relativamente frecuente, en nuestra serie del 20%, existiendo asociación estadística entre su presencia y el grado de limitación de movilidad cervical, lo que puede limitar los objetivos del tratamiento (19, 29). Otros autores opinan que si el tratamiento se efectúa en el primer año de vida, la asimetría facial no planteará problemas desde el punto de vista estético (28).
En la serie de niños evaluada, no se detectaron recurrencias del TMI durante el tiempo de seguimiento, únicamente la presencia de inclinación intermitente de la cabeza coincidiendo con patología intercurrente o con fatiga aunque, según los autores consultados, el riesgo de recurrencia o de asimetría funcional persistente alcanza hasta el 10% de los casos (2, 20). Esta diferencia quizá se deba a que el tiempo de seguimiento en este estudio (17,6±4,3 meses), no es suficientemente prolongado para poder detectar recurrencias, y en una valoración más larga, a los 24 y 36 meses de edad alcanzaría niveles similares a los detectados por otros autores.
El tratamiento cinesiterápico ha mostrado ser eficaz en niños menores de un año y en ellos pueden esperarse resultados funcionales y cosméticos satisfactorios por lo que es importante la detección precoz, así como el inicio inmediato de tratamiento, que debe continuarse hasta la resolución del TMI. La duración media del tratamiento cinesiterápico en este trabajo se aproxima a la descrita por otros autores (20, 21). Esta evolución satisfactoria se demuestra por la valoración efectuada al alta, en la que el 96,6% de los pacientes sometidos a tratamiento mostraron evolución satisfactoria según los criterios de Canale y sólo uno se consideró fracaso en el tratamiento probablemente por el retraso en el inicio de dicho tratamiento (19). Además se objetivó una mejoría en la limitación media de movilidad de la columna cervical que alcanzó significación estadística entre las valoraciones efectuadas en la primera consulta (13,5°±9,7°) y en el momento del alta (8,3°±9,1°), lo que apoya la eficacia del tratamiento.
La técnica y edad de indicación quirúrgica en los casos de TMI está en discusión. La mayoría de los autores recomiendan la intervención a la edad de 12-18 meses, si no se resuelve con tratamiento conservador o a cualquier edad si el diagnóstico de TMI se efectúa de forma tardía (después de los 12 meses), si la asimetría facial se considera moderada/severa o si se detecta progresión de la deformidad a pesar del tratamiento conservador. El tratamiento cinesiterápico debe continuarse después del tratamiento quirúrgico para mejorar los resultados funcionales (24-27).

Bibliografía

1.Coventry MB, Harris LE. Congenital muscular torticollis in infancy: some observations regarding treatment. J Bone Joint Surg 1959;41(A):815-22.
2.Cheng JC, Au AW. Infantile torticollis: a review of 624 cases. J Pediatr Orthop 1994;14:802-8.
3.Davids JR, Wenger DR, Mubarak SJ. Congenital muscular torticollis: sequela of intrauterine o perinatal compartment syndrome. J Pediatr Orthop 1993;13:141-7.
4.Bredenkamp JK, Hoover LA, Berke GS, Shaw A. Congenital muscular torticollis: a spectrum of disease. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 1990;116:212-6.
5.Buyse ML. Birth Defects Encyclopedy. Massachusetts: Backwell Scientific Publications; 1990. p. 1689.
6.Hummer CD, MacEwen GD. The coexistence of torticollis and congenital dysplasia of the hip. J Bone Joint Surg 1972;54(A):1255-6.
7.Morrison DL, MacEwen GD. Congenital muscular torticollis: observation regarding clinical findings, associated conditions and results of treatment. J Pediatr Orthop 1982;2:500-5.
8.Turgut M, Akalan N, Bertan V, Erbengi A, Eryilmaz M. Acquired torticollis as the only presenting symptom in children with posterior fossa tumors. Child´s Nerv Syst 1995;11:86-8.
9.Oliván Gonzalvo G. Tortícolis paroxístico benigno infantil. Ann Esp Pediatr (Madr) 1996;44:615-6.
10.Gorrotxategi P, Reguilon MJ, Arana J, Gaztañaga R, Elorza C, de la Iglesi.a, et al. Gastroesophageal reflux in association with the Sandifer syndrome. Eur J Pediatr Surg 1995;5:203-5.
11.Jawish R, Ponet M. Uncommon Torticollis in children. Eur J Pediatr Surg 1991;1:307-8.
12.Williams CR.P, O´Flynn E, Clarke NM.P, Morris RJ. Torticollis secondary to ocular pathology. J Bone Joint Surg 1996;78(B):620-4.
13.Bredenkamp JK, Maceri DR. Inflamatory torticollis in children. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 1990;116:310-3.
14.Maheshwaran S, Sgouros S, Jeyapalan K, Chapman S, Chandy J, Flint G. Imaging of childhood torticollis due to atlanto-axial rotatory fixation. Child´s Nerv Syst 1995;11:667-71.
15.Casey AT.H, O´Brien M, Kumar V, Hayward RD, Crockard HA. Don´t twist my child´s head off: iatrogenic cervical dislocation. BMJ 1995;311:1212-3.
16.McNight P, Friedman J. Torticollis due to cervical epidural abscess and osteomyelitis. Neurology 1992;42:696-7.
17.Guala A, Manieri S, Ghini T, Germinetti V, Mittino D, Cerruti P. Spasmus Nutans: una patologia emergente? Minerva Pediatr 1994;46:351-4.
18.Cham YL, Cheng JC.Y, Metreweli C. Ultrasonography of congenital muscular torticollis. Pediatr Radiol 1992; 22:356-60.
19.Canale ST, Griffin DW, Hubbard CN. Congenital muscular torticollis. A long-term follow-up. J Bone Joint Surg 1982;64(A):810-6.
20.Blinder H, Eng GD, Gaiser JF, Koch B. Congenital muscular torticollis: Results of conservative management with long-term follow-up in 85 cases. Arch Phys Med Rehabil 1987;68:222-5.
21.Emery C. The determinants of treatment duration for congenital muscular torticollis. Phys Ther 1994;74:921-9.
22.Amiel-Tisson C, Greiner A. Valoración neurológica del recién nacido y del lactante. Barcelona: Masson; 1984.
23.Amiel-Tisson C, Greiner A. Vigilancia neurológica durante el primer año de vida. Barcelona: Masson; 1988.
24.Akazawa H, Nakatsuka Y, Miyake Y, Takahashi Y. Congenital muscular torticollis: long-term follow-up of thirty-eight partial resections of the sternocleidomastoid muscle. Arch Orthop Trauma Surg 1993;112:205-9.
25.De Chalain TM.B, Katz A. Idiopatic muscular torticollis in children: the Cape Town experience. Br J Plast Surg 1992;45:297-301.
26.Ling CM. The influence of age on the results of open sternomastoid tenotomy in muscular torticollis. Clin Orthop 1976;116:142-8.
27.Ipolito E, Tudisco C, Massobrio M. Long-term results of open sternocleidomastoid tenotomy for idiopathic muscular torticollis. J Bone Joint Surg 1985;67(A):30-8.
28.Barrios C, Landa R, Casado M, De Pablos J. Tortícolis muscular congénito. Rehabilitación (Madr) 1990;24:84-90.
29.Luna F, Godoy AM, Catena C, Chavarría C, González P, Jiménez P. Tortícolis muscular congénita y su asociación con factores peri y postnatales (análisis estadístico). Rehabilitación (Madr) 1997;31:291-6.